Caso Cl�nico

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Tratamento cir�rgico de uma condi��o rara de ameloblastoma s�lido em maxila � relato de caso

Surgical treatment of a rare condition of solid ameloblastoma in the jaw � a case report

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Cristov�o Marcondes de Castro Rodrigues^a, Danyella Carolyna Soares dos Reis^b,*, Fl�vio de Freitas Bueno^c, Marco T�llio Braz�o-Silva^d, Maiolino Thomaz Fonseca Oliveira^e

^a Departamento de Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial - Hospital de Cl�nicas da Universidade Federal de Uberl�ndia (HC-UFU), Uberl�ndia, Minas Gerais, Brasil.

^b Cl�nica Odontol�gica da Universidade Federal de Uberl�ndia, Uberl�ndia, Minas Gerais, Brasil.

^c Instituto de Educa��o IMED Montes Claros, Montes Claros, Minas Gerais, Brasil.

^d Departamento de Patologia Bucal e Semiologia da Universidade Estadual de Montes Claros, Montes Claros, Minas Gerais, Brasil.

^e Hospital de Urg�ncias de Goi�nia, Goi�nia, Goi�s, Brasil.

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^*Correspond�ncia para:

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http://doi.org/10.24873/j.rpemd.2020.12.725

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Resumo

O ameloblastoma � uma neoplasia benigna originada do tecido epitelial odontog�nico localmente invasivo, com alta tend�ncia a recidiva. Aproximadamente 85% dos ameloblastomas ocorrem na regi�o do �ngulo e ramo da mand�bula, enquanto 15% dos casos ocorrem na regi�o posterior maxilar. H� diversas varia��es deste tumor, sendo os tipos s�lidos/multic�sticos e unic�stico os mais recorrentes. Os sinais s�o discretos e raramente percebidos pelo paciente nos est�gios iniciais. Existem diversos m�todos de tratamento para o ameloblastoma descritos na literatura, desde a enuclea��o e curetagem � abordagens mais agressivas, como resse��es com ou sem perda da continuidade �ssea. O objetivo deste trabalho � relatar um caso cl�nico de ameloblastoma s�lido abordado de forma cir�rgica conservadora por meio da enuclea��o da les�o, localizada em regi�o posterior de maxila, em um paciente jovem de 15 anos do sexo masculino.

Palavras-chave: Ameloblastoma, Curetagem,Maxila,Neoplasia maxilomandibulares, Tratamento conservador

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Abstract

Ameloblastoma is a benign neoplasm originating from locally invasive odontogenic epithelial tissue, with a high tendency to relapse. Approximately 85% of the ameloblastomas occur in the angle and branch of the mandible, while 15% occur in the posterior maxillary region. Among the several variations of this tumor, the most recurrent are the solid/multicystic and unicystic types. The signs are discreet and rarely perceived by the patient in the early stages. Several treatment methods for ameloblastoma have been described in the literature, from enucleation and curettage to more aggressive approaches, such as resections with or without loss of bone continuity. The objective of this work is to report a clinical case in a 15-year-old male patient of solid ameloblastoma approached in a conservative surgical way through enucleation of the lesion, located in the posterior region of the maxilla.

Keywords: Ameloblastoma,Curettage, Maxilla,Maxillomandibular neoplasia, Conservative treatment

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Introdu��o

O ameloblastoma � um tumor odontog�nico epitelial benigno, localmente invasivo e de crescimento lento.¹ Dentre os tumores odontog�nicos que acometem os ossos gn�ticos, � o tumor de maior significado cl�nico, representando cerca de 1% de todos os tumores e cistos odontog�nicos.^{2, 3} O ameloblastoma � encontrado em grande varia��o et�ria, com preval�ncia dos 30 aos 70 anos e sem predile��o por g�nero.^{2, 4}

O sitio anat�mico geralmente acometido pelo tumor se d� em regi�o posterior da mand�bula.² Em estudos cl�nicos retrospetivos, a incid�ncia de ameloblastomas na maxila foi excepcionalmente baixa, variando de 1:8,8 a 1:5.8 na maxila e mand�bula, respetivamente.^{5, 6} Do ponto de vista imagiol�gico, o ameloblastoma apresenta‑se como les�es c�sticas, uniloculares ou multiloculares, sendo comum que a les�o esteja associada a um dente incluso e provoque reabsor��es.⁷

De acordo com a classifica��o da OMS em 2017, existem formas distintas de ameloblastomas: (1) tipo s�lido, multic�stico ou convencional, (2) tipo unic�stico, (3) tipo extra�sseo ou perif�rico, e (4) tipo metast�tico. O tipo s�lido � a variante mais comum, respondendo por 75% a 86% de todos os casos.^{2, 8}

Histologicamente a classifica��o se baseia em uma maior diversidade de subtipos de acordo com o padr�o morfol�gico das prolifera��o epitelial tumoral: folicular, plexiforme, acantomatoso, granular, basaloide, e o desmopl�sico, podendo ser gerenciado pelo m�todo conservador, curetagem associado a ostectomia perif�rica ou radical por meio da resse��o, dependendo do tipo, localiza��o, tamanho e idade do paciente.^{9, 10}

O objetivo desse artigo e relatar caso de ameloblastoma s�lido em localiza��o anat�mica at�pica, regi�o posterior de maxila, em paciente jovem do sexo masculino de 15 anos de idade, ao qual foi adotado abordagem cir�rgico conservadora por meio da curetagem e segue em acompanhamento em ambulat�rio.

Caso cl�nico

Paciente de 15 anos, do sexo masculino, compareceu a cl�nica odontol�gica com queixa de aumento volum�trico regi�o posterior de maxila esquerda. Realizada anamnese paciente n�o associou o aumento volum�trico a nenhuma sintomatologia

dolorosa de origem dent�ria, negou alergias, comorbidades e interven��es ou tratamentos anteriores. O exame cl�nico extraoral foi realizado por meio de inspe��o visual e palpa��o, notando aumento volum�trico em ter�o m�dio esquerdo da face, de consist�ncia endurecida r�gida sem altera��o de colora��o da pele da regi�o. No exame cl�nico intraoral notou‑se aumento volum�trico regi�o posterior de maxila, indolor palpa��o, consist�ncia endurecida, aus�ncia de fistula e do elemento 14 (Figura 1). Realizado exame radiogr�fico panor�mico pode‑se observar uma les�o radiol�cida de aproximadamente 30X37 mm de extens�o localizada entre elementos 13 e 15 com deslocamento do elemento 14 em direc��o ao seio maxilar (Figura 2). Como hip�teses de diagn�stico foi dada cisto dent�gero ou tumor odontog�nico adenomat�ide.

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Paciente foi medicado com 1 g de amoxicilina (Amoxil�, Rio de Janeiro‑RJ, Brasil) e 8 mg de dexametasona (Decadron�, Guarulhos‑SP, Brasil) pr�‑operat�rio. O procedimento cir�rgico foi realizado sob anestesia local, incis�o sulcular, rebatimento

do retalho trapezoidal (Figura 3), ostectomia perif�rica (Figura 4), cuidadoso descolamento da capsula lesional com aux�lio de uma cureta (Figura 5) e o aparecimento do elemento 14 associado a les�o (Figura 6, posteriormente foi realizado curetagem vigorosa e ostectomia de todo s�tio cir�rgico e irriga��o abundante com soro fisiol�gico, como tentativa de minimizar as poss�veis invas�es epiteliais no osso adjacente. Aspeto da les�o ap�s completa enuclea��o (Figura 7). O retalho foi eposicionado e suturado com fio nylon 5‑0 Procare� (Hualan Jiangsu China) e prescrita a medica��o analg�sica p�s‑operat�ria domiciliar se houvesse dor. O material coletado foi colocado em formol 10% e enviado ao laborat�rio de patologia bucal para an�lise. O material foi processado seguindo a t�cnica de rotina, come�ando por solu��es de �lcool para desidrata��o, seguida de bateria de xilol para diafaniza��o, finalizando com parafina fundida para formar o bloco e seguir para o corte no micr�tomo. A colora��o de rotina foi a hematoxilina‑eosina (H.E.). As fotomicrografias foram realizadas na c�mara DIGILAB DI‑5.0 HD acoplada a um microsc�pio Digilab Modelo DICAM‑136T.

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Paciente retornou � consulta ap�s sete dias sem queixas para remo��o de sutura. Resultado histol�gico apontou uma les�o encapsulada caracterizada por prolifera��o de c�lulas epiteliais em arranjo plexiforme, onde as c�lulas perif�ricas frequentemente apresentavam morfologia colunar, n�cleo ovoide, vesicular e vac�olos citoplasm�ticos (Figura 8). Nas por��es internas das prolifera��es epiteliais as c�lulas separam‑ se por l�quido intercelular, com citoplasma ora amplo e claro ora escasso e alongado, e n�cleos variando em colora��o entre vesicular e hipercrom�ticos e variando em formato entre ovoides e poligonais/achatados (Figura 9). O tecido conjuntivo que embebe a prolifera��o mostra �reas acelulares hialinas eosinof�licas e outras celularizadas em aspeto mixoide, contendo c�lulas fusiformes semelhantes a fibroblastos. A conclus�o dos achados � de um ameloblastoma s�lido com achados n�o usuais de matriz mixoide e hialina (Figura 10).

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Paciente em acompanhamento p�s‑operat�rio de trinta e quatro meses e segue em retornos ambulatoriais trimestrais, para avalia��o cl�nica e radiogr�fica peri�dicas. (Figuras 11 e 12)

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Discuss�o e conclus�es

O ameloblastoma foi descrito, pela primeira vez em 1930 por Ivey e colaboradores,^{3, 11} sendo que correspondem, aproximadamente, a 1% de todos os cistos e tumores odontog�nicos, possuindo maior incid�ncia na mand�bula e na terceira ou quarta d�cadas de vida.^{2, 4, 12}

� um tumor benigno agressivo, podendo ser originado do �rg�o do esmalte, l�mina dent�ria, fol�culo de cistos odontog�nicos (principalmente dent�gero) ou, possivelmente, de c�lulas epiteliais da camada basal da mucosa oral.¹²

Essa altera��o patol�gica em pessoas jovens � considerada pouco frequente e corresponde a aproximadamente 10 a 15% de todos os casos relatados de ameloblastoma² A primeira peculiaridade do caso descrito a se destacar � que o paciente se encontra fora da faixa et�ria de preval�ncia da doen�a, como descrito na literatura.

A classifica��o mais recente da Organiza��o Mundial da Sa�de (2017) distingue comparativamente o ameloblastoma s�lido, mais frequente agressivo e redicivante, de suas variantes clinicas que s�o: o ameloblastoma perif�rico, situado em tecidos moles, e ameloblastoma unic�stico.¹³

Na maioria das vezes o diagn�stico se d� durante realiza��o de exames de rotina; sendo que clinicamente apresenta‑se com crescimento lento expansivo, indolor, ao exame de imagem o ameloblastoma s�lido apresentar‑se como uma les�o de aspeto semelhante a �bolhas de sab�o� ou aspeto de �favo de mel�, com diverg�ncia, reabsor��o radiculares e fenestra��o das t�buas �sseas.^{14, 15}

O exame de imagem dito padr�o ouro para avalia��o de les�es como ameloblastoma � a tomografia computadorizada cone‑bean, por ser um exame de imagem de maior precis�o, o que facilita a interpreta��o de imagens seccionais, evitando, desta forma, erros de interpreta��o e a necessidade de repeti��o e permiti uma avalia��o tridimensional das estruturas anat�micas e como duas desvantagens do uso desse tipo de exames frente as radiografias convencionais � dose de radia��o exposta ao paciente e custo mais elevado.^{11, 14} Ado��o do uso da radiografia panor�mica convencional no caso discorrido, se deu por unicamente por quest�es econ�micas, uma vez que o paciente n�o podia arcar com os custos de um exame de imagem como tomografia computadorizada.

Com rela��o ao aspeto microsc�pico, o caso relatado aqui mostra aspetos n�o usuais para o ameloblastoma, destacando o aspeto mixoide e subst�ncia hialina presentes em sua estrutura de estroma mesenquimal, al�m de c�lulas de n�cleo predominantemente ovoide e claras e sua estrutura epitelial neopl�sica.

Esse padr�o mesenquimal pode surgir no fibroma amelobl�stico, tendo alguns autores inclusive sugerido que este tumor poderia se transformar em ameloblastoma, como considerado quando h� achados t�picos de fibroma amelobl�stico e ameloblastoma simultaneamente, o que n�o ocorreu no presente caso.¹⁶ A presen�a de prolifera��o plexiforme proeminente contendo regi�es com forma��o microc�stica tamb�m foi importante para afastar essa possibilidade de diagn�stico no presente caso.² Assim tem‑se aqui um ameloblastoma n�o usual, com presen�a de componente mixoide, que pode representar transforma��o mucosa (ou degenera��o) ocorrida em um ameloblastoma s�lido plexiforme convencional ou ainda representar uma variante histol�gica de ameloblastoma ainda n�o elucidada na literatura. As c�lulas de aspeto mucoso quando abundantes caracterizam um ameloblastoma descrito por alguns autores como ameloblastoma mucoso, mas o estroma mixoide n�o foi destacado nesses relados.¹⁷ A forma��o marginal em aspeto de c�psula do presente caso tamb�m foi interpretada na condu��o do caso como um indicativo de um comportamento brando dessa forma incomum de ameloblastoma.

A localiza��o anat�mica dos ameloblastomas s�lidos acometem preferencialmente a mand�bula particularmente a regi�o posterior, com propor��es entre os ossos mand�bula e maxila de 1:5.4.14 E como segunda singularidade do caso referido, les�o se apresentava em regi�o posterior de maxila, um sitio anat�mico pouco comum, conforme pormenorizado na literatura.

O tratamento do ameloblastoma coloca o cirurgi�o bucomaxilofacial em um dilema quanto � escolha da melhor op��o cir�rgica. Apesar de v�rias formas de tratamento j� terem sido largamente debatidas na literatura, ainda n�o h� um consenso sobre qual seria a mais indicada.¹⁵

O tratamento dito como conservador seria a enuclea��o seguida de curetagem associado a terapia coadjuvante como ostectomia perif�rica, uso de crioterapia ou solu��o de Carnoy.

Entretanto, apesar de ser considerado um tumor benigno, o ameloblastoma s�lido apresenta comportamento agressivo, podendo haver recorr�ncia local e at� transforma��o maligna.

A literatura mostra que o melhor progn�stico para este tipo de les�o est� associado � escolha de um tratamento mais radical, sendo a ressec��o com margem de seguran�a de 1,0 a 1,5 cm � a melhor forma de tratamento com �ndices de recidivas abaixo de 5%.^{18, 19}

A escolha do tratamento adequado deve sempre ser baseada no tipo, tamanho, no local da les�o, na chance de recidiva, e deve‑se avaliar imagiologicamente se h� perfura��o da cortical �ssea. A literatura sugere tratamentos cir�rgicos agressivos, como resse��o com ou sem reconstru��o. No entanto, um tratamento radical pode causar deformidades faciais, e ter consequ�ncias psicol�gicas no paciente, especialmente em pacientes jovens.^{20, 21} No caso apresentado mesmo sabendo que a variante cl�nica tipo s�lido tem uma taxa maior de agressividade e recorr�ncia, fizemos a op��o por tratamento mais conservador por meio da curetagem vigorosa associada a ostectomia perif�rica visto que a les�o acometia o seio maxilar e dentes vitais e ado��o de solu��es qu�micas adjuvantes para tratamento da les�o n�o teriam uma indica��o absoluta neste caso, al�m desses fatores locais foi considerado tamb�m a idade da paciente, na qual uma cirurgia mais agressiva poderia trazer maiores transtornos funcionais, est�ticos e ao psicol�gico do adolescente.

Mesmo que atualmente as caracter�sticas cl�nicas e radiogr�ficas dos ameloblastomas j� estarem bem sedimentadas na literatura, devemos lembrar que se tratam de tumores benignos com padr�es histol�gicos e radiogr�ficos variados, ainda mais como no caso descrito, onde a localiza��o anat�mica em que a les�o se encontrava tratava‑se de uma exce��o, onde sua taxa de ocorr�ncia � m�nima. Na literatura o tratamento para o ameloblastoma, na maioria dos casos, � a ressec��o cir�rgica. Essa op��o de tratamento � a mais preconizada devido ao alto �ndice de recidiva, entretanto � de fundamental import�ncia o cirurgi�o levar em considera��o diversas vari�veis, tais como o tipo macrosc�pico, histol�gico, a idade, hist�rico m�dico do paciente, dimens�es e localiza��o da les�o, para determina��o de qual terap�utica ser empregada, visando uma reabilita��o no futuro, seja por meio dos enxertos livres ou microvascularizados. O acompanhamento minucioso e de longo prazo por no m�nimo 5 anos � de fundamental import�ncia, visto que maior incid�ncia de recidiva ocorrem nesse intervalo de tempo.

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^*Autor correspondente:

Danyella Carolyna Soares dos Reis

Correio eletr�nico: danyellacsoaresr@gmail.com

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Responsabilidades �ticas

Prote��o de pessoas e animais. Os autores declaram que para esta investiga��o n�o se realizaram experi�ncias em seres humanos e/ou animais.

Confidencialidade dos dados. Os autores declaram que n�o aparecem dados de pacientes neste artigo.

Direito � privacidade e consentimento escrito. Os autores declaram ter recebido consentimento escrito dos pacientes e/ou sujeitos mencionados no artigo. O autor para correspond�ncia est� na posse deste documento.

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Conflito de interesses

Os autores declaram n�o haver conflito de interesses.

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Historial do artigo:

Recebido a 10 de mar�o de 2020

Aceite a 29 de novembro de 2020

On-line a 20 de dezembro de 2020