10.24873/j.rpemd.2022.08.873

Caso Clínico

 

Xantoma verruciforme no palato duro: Caso clínico

Verruciform xanthoma on the hard palate: A clinical case

 

Karla Lays dos Santos Machado¹ 0000-0002-0685-2429

Izabel Cristina Vieira de Oliveira² 0000-0001-8027-3372

Hassan Lavalier de Oliveira Lima² 0000-0001-9394-4526

Eider Guimarães Bastos³ 0000-0003-1444-924X

¹ Prática privada, São Luís, Maranhão, Brasil.

² Programa de Pós-Graduação em Odontologia, Universidade Federal do Maranhão, São Luís, Maranhão, Brasil.

³ Departamento de Odontologia II, Universidade Federal do Maranhão, São Luís, Maranhão, Brasil.

 

^*Correspondência:

 

Historial do artigo:

Recebido a 4 de fevereiro de 2022

Aceite a 15 de julho de 2022

On-line a 22 de agosto de 2022

 

Resumo

O xantoma verruciforme é uma lesão benigna rara que afeta principalmente a mucosa oral. O objetivo deste trabalho é relatar um caso de xantoma verruciforme em palato duro, destacando as características clínicas, histológicas e abordagem cirúrgica. A paciente do sexo feminino, de 62 anos, apresentava uma lesão nodular circunscrita, exofítica, de base séssil e superfície papilar, com coloração esbranquiçada ao centro e rósea ao redor, de consistência firme e assintomática à palpação, com aproximadamente dez anos de evolução. A excisão cirúrgica foi o tratamento de eleição. A abordagem cirúrgica apresentou eficácia no tratamento sem ocorrência de recidiva da lesão após 16 meses de acompanhamento.

Palavras-chave: Células espumosas, Patologia oral, Xantoma verruciforme

 

Abstract

Verruciform xanthoma is a rare benign lesion that mainly affects the oral mucosa. This paper aims to report a case of verruciform xanthoma on the hard palate, highlighting its clinical and histological characteristics and the surgical approach. A 62-year-old female patient had a circumscribed, exophytic nodular lesion with a sessile base and papillary surface, whitish at the center and pink in the surroundings, firm and asymptomatic on palpation, with approximately ten years of evolution. Surgical excision was the treatment of choice. The surgical approach was effective in the treatment without recurrence of the lesion after 16 months of follow-up.

Keywords: Foam cells, Pathology oral, Verruciform xanthoma

 

Introdução

O xantoma verruciforme é uma lesão benigna rara com predileção pela mucosa oral.^1-3 Relatado pela primeira vez na cavidade oral em 1971 por Shafer,⁴ o xantoma verruciforme se manifesta clinicamente como uma lesão assintomática, isolada, bem delimitada, plana ou ligeiramente elevada, geralmente localizada na gengiva, com superfície papilar, granular ou verrucosa e cor avermelhada ou rósea.^2,5 Apresenta ligeira predileção pelo sexo masculino, especialmente entre a quinta a sétima década de vida,⁵ podendo ocorrer concomitante a outras lesões bucais⁶ ou ainda manifestar múltiplas lesões.^7,8

O diagnóstico histopatológico é essencial para o manejo correto da lesão.⁹ Histopatologicamente, o xantoma verruciforme é caracterizado por projeções papilares ou verrucosas associadas à proliferação de epitélio estratificado pavimentoso com hiperparaceratose e numerosas células espumosas (células de xantoma) confinadas na lâmina própria subjacente às projeções, e não estendidas abaixo das cristas do retículo.⁷

O tratamento para xantoma verruciforme consiste na excisão cirúrgica da lesão, abordagem de tratamento cujo prognóstico é considerado excelente,² e a recidiva extremamente rara.¹

O objetivo deste trabalho é relatar um caso de xantoma verruciforme em palato duro, destacando características clínicas, histológicas e abordagem cirúrgica.

Relato do caso

A paciente do sexo feminino, de 62 anos, leucoderma, compareceu ao consultório odontológico apresentando odontalgia e desconforto ósseo em palato duro na região do primeiro molar superior esquerdo.

No exame clínico, foi verificada a presença de uma lesão nodular circunscrita, exofítica, de base séssil e superfície papilar, com coloração esbranquiçada ao centro e rósea ao redor, de consistência firme e assintomática à palpação (Figura 1).

 

Figura 1. Fotografia intrabucal mostrando lesão isolada no palato duro.

 

Segundo o relato da paciente, a lesão apresentava uma evolução de aproximadamente dez anos.

A partir da história da lesão e das características clínicas observadas, sugeriu-se, como hipótese diagnóstica inicial, o papiloma escamoso. O tratamento de eleição foi a excisão cirúrgica da lesão. Durante a anamnese, a paciente relatou estar em acompanhamento médico e fazendo uso de bisfosfonato para tratamento de osteoporose (residronato sódico 35 mg). Portanto, foram solicitados exame de imagem (tomografia computadorizada da maxila) (Figura 2) e telopeptídio carboxiterminal do colágeno tipo I (CTx-plasmático), um marcador bioquímico de remodelação óssea, a fim de estimar o nível de atividade metabólica do osso maxilar e avaliar o risco de osteonecrose após a excisão da lesão.

 

Figura 2. Corte tomográfico sem evidências de alterações ósseas

 

O resultado do CTx-plasmático (77 pg/dl) indicou alto risco para o desenvolvimento de osteonecrose. Uma vez que o tecido ósseo ficaria exposto até a completa cicatrização por segunda intenção, foi solicitada a suspensão do medicamento por seis meses e a realização de um novo exame após esse intervalo, com acompanhamento mensal da lesão.

Após o período de seis meses, a lesão permaneceu com as mesmas características clínicas pressupostas de papiloma escamoso e o novo resultado do CTx-plasmático (172 pg/dl) indicou risco mínimo para o desenvolvimento de osteonecrose, possibilitando a sequência do tratamento proposto, a excisão cirúrgica. A abordagem foi realizada sob a anestesia local, por meio de incisão simples, com lâmina de bisturi número 12c, contornando a lesão sem margem de segurança, acompanhada de irrigação de soro fisiológico 0,9% (Figura 3). Após a curetagem e irrigação do leito cirúrgico, suturou-se o tecido mucoso com fio de nylon 5.0, totalizando cinco pontos individuais sem aproximação dos bordos cruentos de tecidos, conduzindo a uma cicatrização por segunda intenção.

 

Figura 3. Sítio cirúrgico após a excisão da lesão.

 

Após a excisão da lesão, a peça cirúrgica, com dimensões de 1,0 x 0,9 x 0,3 cm (Figura 4), foi enviada para análise histopatológica, na qual se detectou acantose e extensa hiperqueratinização do epitélio pavimentoso estratificado, com projeções alongadas em direção à lâmina própria. Observou-se, também, fendas e criptas entre as projeções epiteliais preenchidas por paraceratina (Figura 5). Subjacente, notou-se a presença de eixos de tecido conjuntivo vascularizado, em que são observados numerosos macrófagos espumosos, traço peculiar que determina o diagnóstico de xantoma verruciforme (Figura 6). Mais profundamente, o tecido conjuntivo apresentou discreto infiltrado inflamatório justa-epitelial e extensa área hemorrágica.

 

Figura 4. Peça cirúrgica.

 

Figura 5. Exame histopatológico evidenciando acantose e extensa hiperqueratinização do epitélio pavimentoso estratificado com projeções alongadas em direção à lâmina própria (HE, 40 X).

 

Figura 6. Numerosos macrófagos espumosos determinando o diagnóstico de xantoma verruciforme (HE, 100 X).

 

A paciente permanece sob acompanhamento e, 16 meses após a realização do procedimento cirúrgico, não apresenta sinais clínicos de recidiva (Figura 7).

 

Figura 7. Fotografia intrabucal mostrando ausência de recidiva 16 meses após abordagem cirúrgica.

 

Discussão e Conclusões

Este relato apresentou um caso clínico de xantoma verruciforme, com evolução de aproximadamente dez anos e sem histórico de trauma, o tratamento e o acompanhamento da lesão.

No caso relatado, foi verificada clinicamente lesão nodular circunscrita, exofítica, de base séssil e superfície papilar, com coloração esbranquiçada ao centro e rósea ao redor, de consistência firme e assintomática à palpação, localizada em palato duro, o segundo sítio mais acometido, embora possa ocorrer em qualquer região da mucosa oral,¹⁰ além de sítios extrabucais como vulva, escroto, pênis, ânus e outras regiões mucocutâneas.^{2, 3}

O diagnóstico diferencial incluiu lesões com características similares, como papiloma escamoso, verruga vulgar e condiloma acuminado, além de lesões malignas, como carcinoma verrucoso e carcinoma de células escamosas.^{1, 11} A partir do relato da paciente durante a anamnese e das características observadas no exame clínico, foi sugerido o diagnóstico de papiloma escamoso. Somente após a análise histopatológica, o correto diagnóstico do xantoma verruciforme foi estabelecido, enfatizando a importância do exame histopatológico no diagnóstico da lesão.

Segundo a análise histopatológica, três tipos de xantoma verruciforme são reconhecidos com base na arquitetura microscópica da superfície. Embora o Tipo C (tipo plano), que apresenta acantose leve, alongamento variável das criptas epiteliais e uma fina camada de paraqueratose, seja apontado como o mais frequente,^{2, 12} o caso relatado foi identificado como Tipo A (tipo verrucoso), que apresenta hiperparaceratose, acantose e alongamento das criptas epiteliais, sendo evidenciado no exame histopatológico acantose e extensa hiperqueratinização do epitélio pavimentoso estratificado, com projeções alongadas em direção à lâmina própria.

A associação do xantoma verruciforme a lesões prévias ou concomitantes na mucosa oral, como líquen plano, pênfigo vulgar, carcinoma in situ e carcinoma epidermóide, foram relatadas.⁷ Contudo, no caso apresentado, nenhuma outra alteração foi identificada na cavidade oral.

Devido a condição sistêmica da paciente, que relatou fazer uso de bisfosfonato para tratamento de osteoporose, a tomografia computadorizada e o CTx-plasmático foram solicitados como exames complementares, a fim de avaliar o risco de osteonecrose após a excisão da lesão. O uso crônico de bisfosfonatos pode levar à osteonecrose dos maxilares e qualquer intervenção odontológica óssea pode desencadear o processo.¹³ Sendo assim, em condições sistêmicas favoráveis, pode ser considerada a possibilidade de uma suspensão temporária do bisfosfonato previamente a procedimentos cirúrgicos invasivos,¹⁴ como foi realizado no caso relatado.

O tratamento do xantoma verruciforme consiste na excisão cirúrgica da lesão. A lesão apresenta um bom prognóstico e a recidiva e malignização dessa lesão raramente são documentados.¹¹ Contudo, três casos de recidiva na região do palato duro foram relatados,¹⁰ o que indica a necessidade de proservação dos casos. No relato apresentado, a excisão cirúrgica da lesão foi a abordagem realizada. Dessa maneira, a paciente permanece sob acompanhamento e, 16 meses após o procedimento cirúrgico, não apresenta sinais de recidiva.

A ocorrência de lesões múltiplas ou disseminadas do xantoma verruciforme é extremamente rara.¹¹ Em um relato de condição generalizada, Huang et al.¹⁵ utilizaram a crioterapia criogênica como abordagem terapêutica. Embora nem todas as lesões tenham sido tratadas, não foi observada recidiva após 18 meses de acompanhamento. Este foi o primeiro relato de sucesso no tratamento do xantoma verruciforme por meio da crioterapia, portanto, a excisão cirúrgica permanece a primeira alternativa de escolha no tratamento da lesão.

O xantoma verruciforme é uma lesão benigna que apresenta aspectos clínicos semelhantes a outras lesões, portanto, faz-se necessária a análise histopatológica de forma a estabelecer o diagnóstico definitivo. A excisão cirúrgica é a técnica recomendada para tratamento da lesão, demonstrando eficácia no caso relatado.

 

Referências

¹. Marques YMFS, de Andrade CR, de Sousa M, Orsini SC, Navarro CM. Oral verruciform xanthoma: a case report and literature review. Case Rep Pathol. 2014;2014:1-3.

². de Andrade BA, Agostini M, Pires FR, Rumayor A, Carlos R, de Almeida OP, et al. Oral verruciform xanthoma: a clinicopathologic and immunohistochemical study of 20 cases. J Cutan Pathol. 2015;42:489-95.

³. Cebeci F, Verim A, Somay A, Çalıkoğlu E. Verruciform Xanthoma of a Lower Lip Lesion: A New Case and Review of the Literature. Case Rep Dermatol. 2017;9:130-135.

⁴. Shafer WG. Verruciforme xanthoma. Oral Surg med Oral Pathol. 1971; 31:784-789.

⁵. Tamiolakis P, Theofilou VI, Tosios KI, Sklavounou-Andrikopoulou A. Oral verruciform xanthoma: report of 13 new cases and review of the literature Med Oral Patol Oral Cir Bucal. 2018;23:e429-e435.

⁶. Yu CH, Tsai TC, Wang JT, Liu BY, Wang YP, Sun A, et al. Oral Verruciform Xanthoma: A Clinicopathologic Study of 15 Cases. J Formos Med Assoc. 2007; 106:141-147.

⁷. Monteiro MCLJ, Furuse C, Cê LC, Santana AF, Araújo VC. Verruciform xanthoma: case report. Rev Gaúch Odontol. 2016;64:79-82.

⁸. Qi Y, Sun Q, Yang P, Song A. A case of multiple verrucifot xanthoma in gingiva. Br Oral Maxillofac Surg. 2014;52:e1- e3.

⁹. Harris L, Staines K, Pring M. Oral verruciform xanthoma. BMJ Case Rep.2015;2015:bcr2014209216.

¹⁰. Garcia AS, Pagin O, da Silva Santos PS, Oliveira DT. Verruciform xanthoma in the hard palate: a case report and literature review. J Korean Assoc Oral Maxillofac Surg. 2016;42:383-387.

¹¹. Capocasale G, Panzarella V, Tozzo P, Mauceri R, Rodolico V, Lauritano D, et al. Oral verruciform xanthoma and erythroplakia associated with chronic graft-versus-host disease: a rare case report and review of the literature. BMC Res Notes. 2017;10: 631-636.

¹². Kimura M, Ohto H, Shibata A, Enomoto A, Umemura M. Clinicopathological and immunohistochemical characteristics of verruciform xanthoma of the lower gingiva: A case report. J Clin Diagn Res. 2016;10:ZD05-ZD06.

¹³. de Souza LN, de Souza ACRA, Mari VFA, Borges APN,Alvarenga RL. Osteonecrose dos maxilares associada ao uso de bisfosfonatos: revisão da literatura e apresentação de um caso clínico. Rev Port Estomatol Med Dent Cir Maxilofac. 2009;50:229-236.

¹⁴. Coelho AI, de Sousa Gomes P, Fernandes MH. Osteonecrose dos maxilares associada ao uso de bifosfonatos. Parte II: linhas de orientação na consulta de medicina dentária. Ver Port Estomatol Med Dent Cir Maxilofac. 2010;51:185-191.

¹⁵. Huang YF, Hsu JD, Yang HW, Zhao JH, Chang YC, Chuang YC. Multiple oral verruciform xanthoma treated with cryotherapy. J Dent Sci. 2017;12:105-106.

 

^*Autor correspondente:

Hassan Lavalier de Oliveira Lima

Correio eletrónico: hassan.lima@gmail.com

 

Agradecimento

Agradecemos à Profa. Dra. Érika Martins Pereira pelas fotografias e o Prof. Dr. José Ribamar Sabino Bezerra Júnior pela revisão inicial.

 

Conflito de interesses

Os autores declaram não haver conflito de interesses.

 

Responsabilidades éticas

Proteção de pessoas e animais. Os autores declaram que os procedimentos seguidos estavam de acordo com os regulamentos da comissão de investigação clínica e ética relevante e de acordo com os do Código de Ética da Associação Médica Mundial (Declaração de Helsínquia).

Confidencialidade dos dados. Os autores declaram ter seguido os protocolos do seu centro de trabalho acerca do acesso aos dados de pacientes e sua publicação.

Direito à privacidade e consentimento escrito. Os autores declaram ter recebido consentimento escrito dos pacientes e/ou sujeitos mencionados no artigo. O autor para correspondência está na posse deste documento.

 

Declaração de contribuição dos autores – CRediT

Karla Lays dos Santos Machado: Investigação, Redação do rascunho original.

Izabel Cristina Vieira de Oliveira: Supervisão, Análise formal, Validação, Visualização, Redação – revisão e edição.

Hassan Lavalier de Oliveira Lima: Análise formal, Visualização, Redação – revisão e edição.

Eider Guimarães Bastos: Conceitualização, Análise formal, Metodologia, Administração do projeto, Supervisão, Validação.

 

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