Caso Clínico

 

Tratamento cirúrgico por abordagem extraoral da síndrome do complexo estiloide – dois casos clínicos

Extraoral surgical approaches for stylohyoid complex syndrome treatment – two case reports

 

Ana Millán ^a,*, Cátia Mateus^a, Pedro Gomes de Oliveira^a, José Maria Barros ^b, David Pratas Vital^a, Paulo Valejo Coelho^a,c

^a Servico de Cirurgia Maxilofacial, Centro Hospitalar Lisboa Central E.P.E., Lisboa, Portugal

^b Servico de Radiologia, Centro Hospitalar Lisboa Central E.P.E. , Lisboa, Portugal

^c NOVA Medical School – Faculdade de Ciencias Medicas, Lisboa, Portugal

 

^*Correspondence to:

 

http://doi.org/10.24873/j.rpemd.2019.10.456

 

Resumo

A síndrome do complexo estilo-hióideo (SCE), por vezes chamada como síndrome de Eagle inclui a dor orofacial resultante de um processo estiloide alongado, da mineralização do ligamento estiloide ou do prolongamento do corno menor do osso hioide. As condições acima descritas originam limitação da distensibilidade do complexo estilo-hióideo causando irritação das estruturas circundantes com os movimentos cervicofaciais.

O tratamento desta síndrome é primeiramente médico e, em caso de falência do mesmo deve avançar-se para uma abordagem cirúrgica. O objetivo do tratamento cirúrgico é a realização de estiloidectomia. As abordagens cirúrgicas incluem via intra e extraorais, e o risco de morbilidade associada advém da complexidade anatómica das estruturas contíguas. Neste artigo apresentamos dois casos clínicos em que após falência do tratamento médico as doentes foram submetidas ao tratamento cirúrgico por via extraoral, uma por abordagem de cervicotomia lateral e outra por pré-auricular modificada.

Palavras-chave: Artéria carótida interna, Dor facial,Dor orofacial,Síncope, Síndrome de Eagle, Síndrome do processo estiloide alongado

 

Abstract

The stylohyoid complex syndrome, also called Eagle syndrome, is a cause of orofacial pain due to an elongation of the styloid process, mineralization of the stylohyoid ligament or elongation of the lesser cornu of the hyoid bone. These pathologic conditions result in reduced mobility of the stylohyoid complex, causing irritation of the surrounding cervical structures upon cervical movements. The primary treatment of this syndrome is medical. If this approach does not provide a satisfactory outcome, the surgeon should proceed to surgical treatment by total or partial styloidectomy. The surgical approach can be intra or extraoral, and morbidity is mainly related to the complex structures near the styloid process. In this paper, we present two cases of stylohyoid complex syndrome treated by styloidectomy. We used a lateral cervicotomy approach on one patient and a modified preauricular approach on the other.

Keywords: Internal carotid artery, Facial pain,Orofacial pain, Syncope, Eagle’s syndrome, Elongated styloid process syndrome

 

Introdução

A Síndrome do Complexo Estiloide (SCE), por vezes nomeada como Síndrome de Eagle, inclui sintomatologia recidivante, entre as quais odinofagia, globo faríngeo, disfagia, lipotimia e dor cervical.¹ A etiologia ainda não está completamente esclarecida, mas possivelmente terá origem num processo estiloide (PE) alongado, na mineralização do ligamento estiloide ou num prolongamento do pequeno corno do osso hioide e, em casos extremos, na união óssea da apófise estiloide ao osso hioide ou, até, espessamento do ligamento tendinoso.^1‑3

O complexo estiloide deriva embriologicamente da cartilagem de Reichert do segundo arco branquial e é constituído pelo PE, ligamento estilo‑hióideo e pequeno corno do osso hioide.

O PE localiza‑se na face inferior do osso temporal, anterior e medial à apófise mastoide e passa entre as artérias carótida interna e externa. Limitado lateralmente pela glândula parótida e pelo nervo facial, medialmente pela veia jugular interna e pelos nervos glossofaríngeo, vago e hipoglosso, tendo como limite distal habitual a parede lateral da faringe. Neste processo originam‑se os músculos estilo‑hióideo, estiloglosso e glossofaríngeo (bouquet de Riolan) e os ligamentos estilo‑hióideo e estilomandibular.⁴

O comprimento normal do PE varia entre 2,5 e 3 cm,5‑7 encontrando‑se alongado em 4% da população.6 No entanto, apenas 4% destes indivíduos apresentam sintomatologia, com um ratio 3:1 mulher/homem, entre a quarta e a sexta décadas de vida.^{1, 5, 6}

Esta síndrome foi inicialmente descrita por Eagle em 1937 como “estilalgia”,² identificada em dois doentes com PE alongado e dor orocervical.³ Em 1948 o autor descreveu duas formas da síndrome: a descrita inicialmente, conhecida atualmente como “clássica” e a estilocarotídea ou síndrome da artéria carótida.^{3, 4, 6} A primeira implica habitualmente um antecedente de trauma faríngeo ou amigdalectomia, apresentando globo faríngeo, disfagia, odinofagia, acufenos, otalgia, que agravam com a palpação amigdalina. Esta forma relaciona‑se com a menor distensibilidade tecidual, desencadeando a irritação de estruturas adjacentes ao complexo estilo‑hoideo

que agravam como os movimentos de lateralidade do pescoço.^{3, 6} A síndrome da artéria carótida apresenta-se com enxaquecas, cefaleias tipo cluster ou sintomatologia neurológica transitória causada pela irritabilidade do plexo nervoso simpático periarterial.³³ O SPE pode estar associado a fenómenos isquémicos cerebrais transitórios, existindo relatos de defeito de preenchimento da artéria carótida interna com os movimentos cervicais, documentados por angiografia.^{2, 8}

 

Casos clínicos

Caso clínico 1

Mulher de 44 anos, encaminhada para a especialidade de Cirurgia Maxilofacial, pelo médico de família, por dor orocervical e otalgia à direita, desde há um ano. Na avaliação clínica a doente descrevia um agravamento do quadro álgico orocervicofacial resistente aos anti‑inflamatórios não esteroides (AINEs) e analgésicos, associado a tonturas e episódios de lipotimia com os movimentos cervicais de lateralidade. Negava outra clínica acompanhante ou antecedentes de traumatismo facial ou cranioencefálico.

No início do quadro foi avaliada por Otorrinolaringologia que excluiu patologia otológica e por Estomatologia, tendo sido submetida a exodontia dos dentes 18 e 48, sem melhoria clínica.

Ao exame objetivo não apresentava qualquer assimetria orocervicofacial e à avaliação intraoral não se observaram quaisquer alterações, exceto a intensificação algica a palpação amigdalina direita.

A ortopantomografia demonstrou a presenca de PEs muito alongados, estendendo‑se inferiormente ao plano oclusal (Figura 1).

 

 

A tomografia axial computorizada (TAC) revelou a presença de PEs alongados: a esquerda com 62 mm e a direita 60 mm, apresentando calcificação quase total do ligamento (Figura 2), sendo este mais espesso.

 

 

Tendo em conta o quadro clinico e os exames complementares, foi diagnosticada Sindrome do Complexo Estiloide com as duas formas, clássica e estilocarotidea.

Dado o tratamento previo farmacologico sem sucesso foi proposta a estiloidectomia direita por cervicotomia lateral. Apesar de ambos PEs estarem alongados, propos‑se apenas abordar o que apresentava sintomatologia acompanhante.

Sob anestesia geral, por cervicotomia lateral submandibular, desde o bordo anterior do esternocleidomastoideo (Figura 3), procedeu‑se a disseccao do tecido celular subcutaneo e do músculo platisma, identificando‑se o ventre posterior do musculo digastrico e o musculo estilo‑hioideo.

 

 

Seguindo ambos os músculos numa direção cranial identificou‑se todo o PE (Figura 4) procedendo‑se, mediante visualização direta, a ostectomia 15 mm abaixo da sua origem (Figura 5). Encerramento da ferida operatória por planos. Dreno aspirativo durante 24 horas. O pós‑operatório imediato decorreu sem intercorrências, com alta ao terceiro dia. Na avaliação pós‑operatória, ao primeiro mes e primeiro ano, a doente apresentava resolução completa das queixas, sem outra sintomatologia acompanhante (Figuras 6, 7 e 8).

 

 

 

 

 

 

Caso clínico 2

Mulher de 55 anos, encaminhada para a especialidade de Cirurgia Maxilofacial pelo neurologista, por queixas álgicas cervicofaciais bilaterais, exacerbadas pela deglutição e rotação do pescoço para ambos os lados, resistente à terapêutica farmacológica. A clínica apresentada era limitativa das suas atividades diárias, obrigando ao uso de colar cervical, para além da impossibilidade de andar de transportes.

Ao exame objetivo, não apresentava assimetria facial, havendo apenas agravamento da dor à palpação das regiões amigdalinas palatinas, bilateralmente.

A TAC demonstrou a presença de ambos PEs alongados, com 45 mm à esquerda e 40 mm à direita (Figura 9). O Eco Doppler cervical verificou diminuição da velocidade do fluxo sanguíneo ao nível da artéria carótida interna direita com a rotação cervical direita.

 

 

Perante o quadro clínico e os exames complementares de diagnóstico, foi diagnosticada Síndrome do Complexo Estiloide bilateral, forma estilocarotídea, tendo sido proposta estiloidectomia bilateral por via externa, pré‑auricular.

Sob anestesia geral, procedeu‑se bilateralmente à incisão cutânea, desde o trago até à apófise mastoide, passando pelo bordo inferior do lobo do pavilhão auricular. Num plano profundo identificou‑se a origem do ventre posterior do digástrico e o nervo facial na sua saída do foramen estilomastoideo, por forma a evitar lesões iatrogénicas deste último (Figura 10). Seguidamente por medial, identificou‑se o PE e procedeu‑se à sua ressecção após a dissecção cuidadosa dos tecidos circundantes (Figura 11). A ferida operatória foi encerrada por planos, deixando‑se um dreno aspirativo na loca durante as primeiras 24 horas. O pós‑operatório imediato decorreu sem intercorrências, pelo que a doente teve alta ao terceiro dia. Na avaliação pós‑operatória, no final do primeiro mês, a doente apresentava resolução completa das queixas, sem qualquer outra sintomatologia acompanhante (Figuras 12, 13 e 14).

 

 

 

 

 

 

Dicussão e conclusões

A Síndrome do Complexo Estiloide é uma entidade diagnosticada com base na história clínica, no exame objetivo e em exames complementares de diagnóstico. O diagnóstico diferencial da dor orocervicofacial lateral deve incluir, entre outros, a nevralgia do glossofaríngeo e do trigémeo, disfunção da articulação temporomandibular, arterite temporal, doenças das glândulas salivares, amigdalite crónica, tumores da faringe e base da língua, refluxo laringofaríngeo, patologia dentária, cefaleias atípicas e mastoidite. A SCE deve ser considerada em doentes com dor persistente e recorrente laterocervical, faríngea ou submandibular que não é justificada pela presença de nenhuma das etiologias descritas anteriormente.^{2, 9} No entanto, em casos de dor bilateral com a rotação cervical, este diagnóstico deve ser considerado inicialmente.

Alguns autores sugerem como manobra diagnóstica a infiltração de anestésicos locais na loca amigdalina que, em caso de  positiva, produz uma melhoria da sintomatologia.¹⁰ Esta manobra, não exclui outras patologias como, por exemplo, a nevralgia do glossofaríngeo.³

O tratamento da SCE deve ser faseado, iniciando‑se com uma atitude conservadora, mediante tratamento farmacológico, e no caso de persistência do quadro clínico avançar para o tratamento cirúrgico por estiloidectomia. O sucesso dos tratamentos, médico e cirúrgico, é inferior a 80%. Pensa‑se que o insucesso do tratamento esteja relacionado com outros factores desconhecidos implicados na sua etiopatogénese.⁵

O tratamento conservador baseia‑se no tratamento da dor neuropática mediante o uso de AINEs, carbamazepina, valproato, gabapentina ou amitriptilina.⁹ Uma opção eficaz na paliação sintomática aguda é a infiltração da loca amigdalina de um anestésico local ou de corticoesteroides. Esta opção pode ser eficaz na paliação sintomática aguda, no entanto a durabilidade está limitada pela semivida dos fármacos, para além de que administrações repetidas podem provocar efeitos deletérios. Há descrições de manipulação indireta digital do PE através da loca amigdalina provocando fratura do mesmo, mas esta técnica não foi provada como sendo segura ou reprodutível.^{2, 7}

O tratamento cirúrgico consiste na estiloidectomia, por abordagem intraoral ou extraoral, não havendo consenso de qual é a mais indicada,¹¹ em particular em situações de alongamentos moderados.

A abordagem intraoral, descrita inicialmente por Eagle em 1937, com uma incisão de aproximadamente 1 cm sobre o PE que é dissecado das estruturas envolventes, procedendo‑

se à sua secção.⁷ Uma adaptação da técnica original, que incluía a realização de uma amigdalectomia quando a mesma não tinha sido realizada anteriormente, propõe uma incisão no pilar amigdalino anterior evitando‑se a necessidade de amigdalectomia.²

Alguns autores recomendam o uso destas técnicas com controlo endoscópico ou navegação intraoperatória, reduzindo assim a taxa de complicações.², ^{9, 12}

As vantagens da abordagem intraoral são, menor duração do procedimento, ausência de cicatrizes visíveis, menos dissecção dos tecidos adjacentes e mais rápida recuperação.^{3, 5, 7, 11, 12} As desvantagens são potencialidade da infeção dos espaços cervicais profundos, campo operatório limitado, difícil visualização e escassa exposição das estruturas contíguas, havendo risco acrescido de lesão neurovascular. O risco de complicações pós‑

operatórias, nomeadamente trismos e edema da via aérea,^{1, 7, 11, 12} faz com que a abordagem intraoral bilateral no mesmo tempo operatório seja considerada uma contraindicação relativa.²

A abordagem extraoral foi descrita inicialmente por Loeser e Cardwell⁴ em 1942 como uma abordagem de cervicotomia lateral, como a realizada no caso clínico 1, mais adequada para PEs muito alongados.

Alternativas a esta abordagem, com a principal vantagem de terem um melhor resultado estético, são as abordagens de ritidectomia e a pré‑

auricular,^{4 7 13} particularmente útil para PEs moderadamente alongados.

A abordagem pré‑

auricular, como a realizada no caso clínico 2, descrita clássicamente desde a raiz do hélix até ao lobo auricular, foi adaptada para melhor visualização do campo operatório.

A vantagem principal da abordagem extraoral, em particular a submandibular para casos de apófises estiloides muito longas,¹⁴ como no caso clínico 1, é a melhor visualização do campo operatório e das estruturas adjacentes, reduzindo a possibilidade de lesão de estruturas neurovasculares.^{1 3 5 7 9 11 12 15}

As desvantagens principais das abordagens extraorais são a cicatriz cutânea, o maior tempo cirúrgico e risco de lesão do nervo facial,⁵ do ramo mandibular na abordagem submandibular ou do troncos principais na abordagem pré‑

auricular.

Da experiência adquirida e pelos bons resultados obtidos, tanto estéticos como funcionais, consideramos que ambas as abordagens extraorais apresentadas fornecem soluções cirúrgicas seguras e eficazes. No entanto, as opções terapêuticas devem ser cuidadosamente avaliadas e individualizadas para cada caso clínico.

A Síndrome do Complexo Estiloide deve fazer parte do diagnóstico diferencial de dor orocervicofacial. O seu tratamento deve ser faseado, iniciando‑se sempre por medidas conservadoras. Nos casos de necessidade de abordagem cirúrgica, esta deve ser adaptada a cada caso clínico, permitindo a abordagem extraoral uma melhor visualização do campo operatório reduzindo a possibilidade de lesão de estruturas neurovasculares.

 

Referências

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^*Autor correspondente:

Ana Rato Ordiales Millan

Correio eletronico: anaromillan@gmail.com

 

Responsabilidades éticas

Proteção de pessoas e animais. Os autores declaram que não se realizaram experiências em seres humanos e/ou animais.

Confidencialidade dos dados. Os autores declaram ter seguido os protocolos do seu centro de trabalho acerca da publicação dos dados de pacientes.

Direito à privacidade e consentimento escrito. Os autores declaram ter recebido consentimento escrito dos pacientes e/ou sujeitos mencionados no artigo. O autor para correspondência está na posse deste documento.

 

Conflito de interesses

Os autores declaram não haver conflito de interesses.

 

Historial do artigo:

Recebido a 22 de outubro de 2017

Aceite a 10 de outubro de 2019

On-line a 22 de outubro de 2019