Caso Cl�nico

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Tratamento cir�rgico por abordagem extraoral da s�ndrome do complexo estiloide � dois casos cl�nicos

Extraoral surgical approaches for stylohyoid complex syndrome treatment � two case reports

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Ana Mill�n ^a,*, C�tia Mateus^a, Pedro Gomes de Oliveira^a, Jos� Maria Barros ^b, David Pratas Vital^a, Paulo Valejo Coelho^a,c

^a Servico de Cirurgia Maxilofacial, Centro Hospitalar Lisboa Central E.P.E., Lisboa, Portugal

^b Servico de Radiologia, Centro Hospitalar Lisboa Central E.P.E. , Lisboa, Portugal

^c NOVA Medical School � Faculdade de Ciencias Medicas, Lisboa, Portugal

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^*Correspondence to:

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http://doi.org/10.24873/j.rpemd.2019.10.456

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Resumo

A s�ndrome do complexo estilo-hi�ideo (SCE), por vezes chamada como s�ndrome de Eagle inclui a dor orofacial resultante de um processo estiloide alongado, da mineraliza��o do ligamento estiloide ou do prolongamento do corno menor do osso hioide. As condi��es acima descritas originam limita��o da distensibilidade do complexo estilo-hi�ideo causando irrita��o das estruturas circundantes com os movimentos cervicofaciais.

O tratamento desta s�ndrome � primeiramente m�dico e, em caso de fal�ncia do mesmo deve avan�ar-se para uma abordagem cir�rgica. O objetivo do tratamento cir�rgico � a realiza��o de estiloidectomia. As abordagens cir�rgicas incluem via intra e extraorais, e o risco de morbilidade associada adv�m da complexidade anat�mica das estruturas cont�guas. Neste artigo apresentamos dois casos cl�nicos em que ap�s fal�ncia do tratamento m�dico as doentes foram submetidas ao tratamento cir�rgico por via extraoral, uma por abordagem de cervicotomia lateral e outra por pr�-auricular modificada.

Palavras-chave: Art�ria car�tida interna, Dor facial,Dor orofacial,S�ncope, S�ndrome de Eagle, S�ndrome do processo estiloide alongado

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Abstract

The stylohyoid complex syndrome, also called Eagle syndrome, is a cause of orofacial pain due to an elongation of the styloid process, mineralization of the stylohyoid ligament or elongation of the lesser cornu of the hyoid bone. These pathologic conditions result in reduced mobility of the stylohyoid complex, causing irritation of the surrounding cervical structures upon cervical movements. The primary treatment of this syndrome is medical. If this approach does not provide a satisfactory outcome, the surgeon should proceed to surgical treatment by total or partial styloidectomy. The surgical approach can be intra or extraoral, and morbidity is mainly related to the complex structures near the styloid process. In this paper, we present two cases of stylohyoid complex syndrome treated by styloidectomy. We used a lateral cervicotomy approach on one patient and a modified preauricular approach on the other.

Keywords: Internal carotid artery, Facial pain,Orofacial pain, Syncope, Eagle�s syndrome, Elongated styloid process syndrome

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Introdu��o

A S�ndrome do Complexo Estiloide (SCE), por vezes nomeada como S�ndrome de Eagle, inclui sintomatologia recidivante, entre as quais odinofagia, globo far�ngeo, disfagia, lipotimia e dor cervical.¹ A etiologia ainda n�o est� completamente esclarecida, mas possivelmente ter� origem num processo estiloide (PE) alongado, na mineraliza��o do ligamento estiloide ou num prolongamento do pequeno corno do osso hioide e, em casos extremos, na uni�o �ssea da ap�fise estiloide ao osso hioide ou, at�, espessamento do ligamento tendinoso.^1‑3

O complexo estiloide deriva embriologicamente da cartilagem de Reichert do segundo arco branquial e � constitu�do pelo PE, ligamento estilo‑hi�ideo e pequeno corno do osso hioide.

O PE localiza‑se na face inferior do osso temporal, anterior e medial � ap�fise mastoide e passa entre as art�rias car�tida interna e externa. Limitado lateralmente pela gl�ndula par�tida e pelo nervo facial, medialmente pela veia jugular interna e pelos nervos glossofar�ngeo, vago e hipoglosso, tendo como limite distal habitual a parede lateral da faringe. Neste processo originam‑se os m�sculos estilo‑hi�ideo, estiloglosso e glossofar�ngeo (bouquet de Riolan) e os ligamentos estilo‑hi�ideo e estilomandibular.⁴

O comprimento normal do PE varia entre 2,5 e 3 cm,5‑7 encontrando‑se alongado em 4% da popula��o.6 No entanto, apenas 4% destes indiv�duos apresentam sintomatologia, com um ratio 3:1 mulher/homem, entre a quarta e a sexta d�cadas de vida.^{1, 5, 6}

Esta s�ndrome foi inicialmente descrita por Eagle em 1937 como �estilalgia�,² identificada em dois doentes com PE alongado e dor orocervical.³ Em 1948 o autor descreveu duas formas da s�ndrome: a descrita inicialmente, conhecida atualmente como �cl�ssica� e a estilocarot�dea ou s�ndrome da art�ria car�tida.^{3, 4, 6} A primeira implica habitualmente um antecedente de trauma far�ngeo ou amigdalectomia, apresentando globo far�ngeo, disfagia, odinofagia, acufenos, otalgia, que agravam com a palpa��o amigdalina. Esta forma relaciona‑se com a menor distensibilidade tecidual, desencadeando a irrita��o de estruturas adjacentes ao complexo estilo‑hoideo

que agravam como os movimentos de lateralidade do pesco�o.^{3, 6} A s�ndrome da art�ria car�tida apresenta-se com enxaquecas, cefaleias tipo cluster ou sintomatologia neurol�gica transit�ria causada pela irritabilidade do plexo nervoso simp�tico periarterial.³³ O SPE pode estar associado a fen�menos isqu�micos cerebrais transit�rios, existindo relatos de defeito de preenchimento da art�ria car�tida interna com os movimentos cervicais, documentados por angiografia.^{2, 8}

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Casos cl�nicos

Caso cl�nico 1

Mulher de 44 anos, encaminhada para a especialidade de Cirurgia Maxilofacial, pelo m�dico de fam�lia, por dor orocervical e otalgia � direita, desde h� um ano. Na avalia��o cl�nica a doente descrevia um agravamento do quadro �lgico orocervicofacial resistente aos anti‑inflamat�rios n�o esteroides (AINEs) e analg�sicos, associado a tonturas e epis�dios de lipotimia com os movimentos cervicais de lateralidade. Negava outra cl�nica acompanhante ou antecedentes de traumatismo facial ou cranioencef�lico.

No in�cio do quadro foi avaliada por Otorrinolaringologia que excluiu patologia otol�gica e por Estomatologia, tendo sido submetida a exodontia dos dentes 18 e 48, sem melhoria cl�nica.

Ao exame objetivo n�o apresentava qualquer assimetria orocervicofacial e � avalia��o intraoral n�o se observaram quaisquer altera��es, exceto a intensifica��o algica a palpa��o amigdalina direita.

A ortopantomografia demonstrou a presenca de PEs muito alongados, estendendo‑se inferiormente ao plano oclusal (Figura 1).

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A tomografia axial computorizada (TAC) revelou a presen�a de PEs alongados: a esquerda com 62 mm e a direita 60 mm, apresentando calcifica��o quase total do ligamento (Figura 2), sendo este mais espesso.

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Tendo em conta o quadro clinico e os exames complementares, foi diagnosticada Sindrome do Complexo Estiloide com as duas formas, cl�ssica e estilocarotidea.

Dado o tratamento previo farmacologico sem sucesso foi proposta a estiloidectomia direita por cervicotomia lateral. Apesar de ambos PEs estarem alongados, propos‑se apenas abordar o que apresentava sintomatologia acompanhante.

Sob anestesia geral, por cervicotomia lateral submandibular, desde o bordo anterior do esternocleidomastoideo (Figura 3), procedeu‑se a disseccao do tecido celular subcutaneo e do m�sculo platisma, identificando‑se o ventre posterior do musculo digastrico e o musculo estilo‑hioideo.

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Seguindo ambos os m�sculos numa dire��o cranial identificou‑se todo o PE (Figura 4) procedendo‑se, mediante visualiza��o direta, a ostectomia 15 mm abaixo da sua origem (Figura 5). Encerramento da ferida operat�ria por planos. Dreno aspirativo durante 24 horas. O p�s‑operat�rio imediato decorreu sem intercorr�ncias, com alta ao terceiro dia. Na avalia��o p�s‑operat�ria, ao primeiro mes e primeiro ano, a doente apresentava resolu��o completa das queixas, sem outra sintomatologia acompanhante (Figuras 6, 7 e 8).

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Caso cl�nico 2

Mulher de 55 anos, encaminhada para a especialidade de Cirurgia Maxilofacial pelo neurologista, por queixas �lgicas cervicofaciais bilaterais, exacerbadas pela degluti��o e rota��o do pesco�o para ambos os lados, resistente � terap�utica farmacol�gica. A cl�nica apresentada era limitativa das suas atividades di�rias, obrigando ao uso de colar cervical, para al�m da impossibilidade de andar de transportes.

Ao exame objetivo, n�o apresentava assimetria facial, havendo apenas agravamento da dor � palpa��o das regi�es amigdalinas palatinas, bilateralmente.

A TAC demonstrou a presen�a de ambos PEs alongados, com 45 mm � esquerda e 40 mm � direita (Figura 9). O Eco Doppler cervical verificou diminui��o da velocidade do fluxo sangu�neo ao n�vel da art�ria car�tida interna direita com a rota��o cervical direita.

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Perante o quadro cl�nico e os exames complementares de diagn�stico, foi diagnosticada S�ndrome do Complexo Estiloide bilateral, forma estilocarot�dea, tendo sido proposta estiloidectomia bilateral por via externa, pr�‑auricular.

Sob anestesia geral, procedeu‑se bilateralmente � incis�o cut�nea, desde o trago at� � ap�fise mastoide, passando pelo bordo inferior do lobo do pavilh�o auricular. Num plano profundo identificou‑se a origem do ventre posterior do dig�strico e o nervo facial na sua sa�da do foramen estilomastoideo, por forma a evitar les�es iatrog�nicas deste �ltimo (Figura 10). Seguidamente por medial, identificou‑se o PE e procedeu‑se � sua ressec��o ap�s a dissec��o cuidadosa dos tecidos circundantes (Figura 11). A ferida operat�ria foi encerrada por planos, deixando‑se um dreno aspirativo na loca durante as primeiras 24 horas. O p�s‑operat�rio imediato decorreu sem intercorr�ncias, pelo que a doente teve alta ao terceiro dia. Na avalia��o p�s‑operat�ria, no final do primeiro m�s, a doente apresentava resolu��o completa das queixas, sem qualquer outra sintomatologia acompanhante (Figuras 12, 13 e 14).

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Dicuss�o e conclus�es

A S�ndrome do Complexo Estiloide � uma entidade diagnosticada com base na hist�ria cl�nica, no exame objetivo e em exames complementares de diagn�stico. O diagn�stico diferencial da dor orocervicofacial lateral deve incluir, entre outros, a nevralgia do glossofar�ngeo e do trig�meo, disfun��o da articula��o temporomandibular, arterite temporal, doen�as das gl�ndulas salivares, amigdalite cr�nica, tumores da faringe e base da l�ngua, refluxo laringofar�ngeo, patologia dent�ria, cefaleias at�picas e mastoidite. A SCE deve ser considerada em doentes com dor persistente e recorrente laterocervical, far�ngea ou submandibular que n�o � justificada pela presen�a de nenhuma das etiologias descritas anteriormente.^{2, 9} No entanto, em casos de dor bilateral com a rota��o cervical, este diagn�stico deve ser considerado inicialmente.

Alguns autores sugerem como manobra diagn�stica a infiltra��o de anest�sicos locais na loca amigdalina que, em caso de� positiva, produz uma melhoria da sintomatologia.¹⁰ Esta manobra, n�o exclui outras patologias como, por exemplo, a nevralgia do glossofar�ngeo.³

O tratamento da SCE deve ser faseado, iniciando‑se com uma atitude conservadora, mediante tratamento farmacol�gico, e no caso de persist�ncia do quadro cl�nico avan�ar para o tratamento cir�rgico por estiloidectomia. O sucesso dos tratamentos, m�dico e cir�rgico, � inferior a 80%. Pensa‑se que o insucesso do tratamento esteja relacionado com outros factores desconhecidos implicados na sua etiopatog�nese.⁵

O tratamento conservador baseia‑se no tratamento da dor neurop�tica mediante o uso de AINEs, carbamazepina, valproato, gabapentina ou amitriptilina.⁹ Uma op��o eficaz na palia��o sintom�tica aguda � a infiltra��o da loca amigdalina de um anest�sico local ou de corticoesteroides. Esta op��o pode ser eficaz na palia��o sintom�tica aguda, no entanto a durabilidade est� limitada pela semivida dos f�rmacos, para al�m de que administra��es repetidas podem provocar efeitos delet�rios. H� descri��es de manipula��o indireta digital do PE atrav�s da loca amigdalina provocando fratura do mesmo, mas esta t�cnica n�o foi provada como sendo segura ou reprodut�vel.^{2, 7}

O tratamento cir�rgico consiste na estiloidectomia, por abordagem intraoral ou extraoral, n�o havendo consenso de qual � a mais indicada,¹¹ em particular em situa��es de alongamentos moderados.

A abordagem intraoral, descrita inicialmente por Eagle em 1937, com uma incis�o de aproximadamente 1 cm sobre o PE que � dissecado das estruturas envolventes, procedendo‑

se � sua sec��o.⁷ Uma adapta��o da t�cnica original, que inclu�a a realiza��o de uma amigdalectomia quando a mesma n�o tinha sido realizada anteriormente, prop�e uma incis�o no pilar amigdalino anterior evitando‑se a necessidade de amigdalectomia.²

Alguns autores recomendam o uso destas t�cnicas com controlo endosc�pico ou navega��o intraoperat�ria, reduzindo assim a taxa de complica��es.², ^{9, 12}

As vantagens da abordagem intraoral s�o, menor dura��o do procedimento, aus�ncia de cicatrizes vis�veis, menos dissec��o dos tecidos adjacentes e mais r�pida recupera��o.^{3, 5, 7, 11, 12} As desvantagens s�o potencialidade da infe��o dos espa�os cervicais profundos, campo operat�rio limitado, dif�cil visualiza��o e escassa exposi��o das estruturas cont�guas, havendo risco acrescido de les�o neurovascular. O risco de complica��es p�s‑

operat�rias, nomeadamente trismos e edema da via a�rea,^{1, 7, 11, 12} faz com que a abordagem intraoral bilateral no mesmo tempo operat�rio seja considerada uma contraindica��o relativa.²

A abordagem extraoral foi descrita inicialmente por Loeser e Cardwell⁴ em 1942 como uma abordagem de cervicotomia lateral, como a realizada no caso cl�nico 1, mais adequada para PEs muito alongados.

Alternativas a esta abordagem, com a principal vantagem de terem um melhor resultado est�tico, s�o as abordagens de ritidectomia e a pr�‑

auricular,^{4 7 13} particularmente �til para PEs moderadamente alongados.

A abordagem pr�‑

auricular, como a realizada no caso cl�nico 2, descrita cl�ssicamente desde a raiz do h�lix at� ao lobo auricular, foi adaptada para melhor visualiza��o do campo operat�rio.

A vantagem principal da abordagem extraoral, em particular a submandibular para casos de ap�fises estiloides muito longas,¹⁴ como no caso cl�nico 1, � a melhor visualiza��o do campo operat�rio e das estruturas adjacentes, reduzindo a possibilidade de les�o de estruturas neurovasculares.^{1 3 5 7 9 11 12 15}

As desvantagens principais das abordagens extraorais s�o a cicatriz cut�nea, o maior tempo cir�rgico e risco de les�o do nervo facial,⁵ do ramo mandibular na abordagem submandibular ou do troncos principais na abordagem pr�‑

auricular.

Da experi�ncia adquirida e pelos bons resultados obtidos, tanto est�ticos como funcionais, consideramos que ambas as abordagens extraorais apresentadas fornecem solu��es cir�rgicas seguras e eficazes. No entanto, as op��es terap�uticas devem ser cuidadosamente avaliadas e individualizadas para cada caso cl�nico.

A S�ndrome do Complexo Estiloide deve fazer parte do diagn�stico diferencial de dor orocervicofacial. O seu tratamento deve ser faseado, iniciando‑se sempre por medidas conservadoras. Nos casos de necessidade de abordagem cir�rgica, esta deve ser adaptada a cada caso cl�nico, permitindo a abordagem extraoral uma melhor visualiza��o do campo operat�rio reduzindo a possibilidade de les�o de estruturas neurovasculares.

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^*Autor correspondente:

Ana Rato Ordiales Millan

Correio eletronico: anaromillan@gmail.com

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Responsabilidades �ticas

Prote��o de pessoas e animais. Os autores declaram que n�o se realizaram experi�ncias em seres humanos e/ou animais.

Confidencialidade dos dados. Os autores declaram ter seguido os protocolos do seu centro de trabalho acerca da publica��o dos dados de pacientes.

Direito � privacidade e consentimento escrito. Os autores declaram ter recebido consentimento escrito dos pacientes e/ou sujeitos mencionados no artigo. O autor para correspond�ncia est� na posse deste documento.

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Conflito de interesses

Os autores declaram n�o haver conflito de interesses.

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Historial do artigo:

Recebido a 22 de outubro de 2017

Aceite a 10 de outubro de 2019

On-line a 22 de outubro de 2019